Le kyste osseux anévrysmal (KOA) est une tumeur bénigne primitive ou secondaire, constituée par une cavité intra-osseuse, uni ou multiloculaire, à contenu hématique. Il peut se développer sur tous les os du squelette avec, cependant, une prédilection pour les os longs et le rachis. Le KOA touche principalement les enfants et les jeunes adultes, avec une légère prédominance féminine. Le but de la présentation de ce cas était de relever les particularités diagnostique, thérapeutique et pronostique de cette lésion qui Lyse l'os de façon agressive et qui peut simuler une tumeur. Nous rapportons un cas de KOA intéressant les deux maxillaires avec extension au sinus, découvert chez une patiente de 63 ans, survenu 10 ans après un traumatisme maxillo-facial. La patiente a bénéficié d'une exérèse large. Lévolution postopératoire a été favorable et, 9 mois après l'intervention, il n'y avait aucun signe clinique ou radiologique de récidive. Pour la pathogénie du KOA il existe trois hypothèses: origine traumatique, vasculaire ou tumorale primaire. Plusieurs examens complémentaires permettent d'évoquer le diagnostic de KOA. L'examen anatomopathologique qui peut présenter des difficultés, reste le seul examen fiable. Le traitement de choix est la résection large avec reconstruction immédiate si la stabilité osseuse est compromise. Le KOA peut être observé à tout âge et son pronostic reste globalement bon. Le bilan par imagerie est conseillé avant de réaliser une biopsie qui reste indispensable pour la confirmation du diagnostic.