Nous rapportons un cas d'hématome rachidien sous-dural (HSDR) par traitement aux anticoagulants oraux. La revue de la littérature rapporte que l'HSDR est rare et doit toujours être évoqué devant un syndrome neurologique déficitaire central et périphérique, même en l'absence de trouble de l'hémostase. L'IRM rachidienne est l'examen de choix pour confirmer le diagnostic. Le traitement de choix est la décompression chirurgicale. L'abstention chirurgicale expose aux risques de séquelles neurologiques et est à réserver aux hématomes dorsolombaires, de résolution spontanée, précoce et complète lors du diagnostic. La décompression chirurgicale est urgente associant une laminectomie et un drainage de l'hématome comme dans notre cas.