La bilharziose est une infection parasitaire encore endémique à Madagascar. La transmission de l’affection est pérennisée par le mode de vie des habitants des pays tropicaux. La localisation génitale est relativement rare, de diagnostic histologique. Il s’agit d’une étude rétrospective et descriptive de bilharziose génitale, observée dans le laboratoire d’anatomie-pathologie de Sampan’Asa Loteriana ho an’ny Fahasalamana et du centre hospitalier universitaire Joseph Ravoahangy Andrianavalona sur une période de six ans, allant de janvier 2010 à décembre 2015. Nous avons colligé 13 cas. L’âge moyen des patientes était de 31,61 ans avec des extrêmes de 4 et 48 ans. La localisation était cervicale (n = 10), tubo-ovarienne (n = 2) et vulvaire (n = 1). Les signes d’appel étaient des métrorragies isolées ou associées à d’autres signes (masse bourgeonnante du col utérin, col induré) pour la localisation cervicale, une suspicion de kyste pour la vulve et une suspicion de masse annexielle pour l’ovaire. À l’histologie, le diagnostic a été posé par la présence d’œufs de Bilharzie dans tous les cas, associée à des granulomes tuberculoïdes (n = 9), des polynucléaires éosinophiles (n = 1) et des cellules géantes (n = 2). Nous avons observé un cas de carcinome épidermoïde développé sur bilharziose cervicale. La bilharziose fait partie des maladies tropicales dites négligées. La transformation maligne est possible. Des métrorragies avec aspect anormal du col utérin ne sont pas synonyme de cancer mais peuvent révéler une lésion inflammatoire spécifique d’où l’importance de l’examen histologique.