L’ostéomyélite infectieuse secondaire à une vaccination par le bacille de Calmette et Guérin (BCG) est une complication rare et potentiellement grave. Nous rapportons le cas d’une ostéomyélite de la cheville droite survenue six mois après la vaccination chez un ancien prématuré. L’analyse histologique d’une biopsie osseuse puis l’analyse bactériologique et moléculaire ont confirmé l’infection àMycobacterium bovisde souche vaccinale. Aucun déficit immunitaire n’a pu être objectivé chez cet enfant (axe interféron gamma normal) et le bilan d’extension s’est avéré négatif. L’évolution a été favorable sous antibiothérapie antimycobactérienne pendant 9 mois. La présence d’une infection osseuse post-vaccinale doit faire réaliser un bilan d’extension et un bilan immunitaire. Ce type d’ostéomyélite unifocale est de bon pronostic. Même en l’absence de déficit immunitaire, les enfants concernés doivent être suivis au long cours. Aucun lien entre complication secondaire à une vaccination par le BCG et prématurité n’ayant été mis en évidence à ce jour, les prématurés doivent bénéficier des mêmes recommandations sur le BCG que la population générale.