Les lymphangiomes sont des malformations congénitales bénignes du système lymphatique. Les options thérapeutiques incluent la chirurgie et l’injection intralésionnelle de différents agents sclérosants. Actuellement, l’OK-432 (Picibanil^®) est l’un des médicaments sclérosants les plus utilisés qui entraîne après son injection une réaction locale consistante sur l’inflammation, la fibrose et la cicatrisation de la lésion. Nous présentons le cas d’un enfant âgé de 5 ans atteint d’un lymphangiome microkystique de la langue et qui avait reçu une injection intralésionnelle d’OK-432. Dans les suites, il avait présenté une inflammation linguale très sévère, soudaine et précoce, engendrant une importante difficulté respiratoire dont la progression rapide avait nécessité une intubation trachéale par laryngoscopie à fibre optique afin de maintenir la perméabilité des voies aériennes supérieures. Bien que l’OK-432 soit un agent d’efficacité démontrée et soit devenu un traitement de premier choix des lymphangiomes, l’inflammation locale après son administration peut produire une obstruction grave des voies aériennes qui doit être anticipée, surtout dans un traitement de lésions proches des voies respiratoires.