La dégénérescence maligne sur reliquats du tractus thyréoglosse est un phénomène très rare. Elle représente 1 % des kystes opérés où le carcinome papillaire représente le type histologique le plus fréquent. Les auteurs rapportent une observation de carcinome papillaire développé sur reliquats du tractus thyréoglosse concomitant à un carcinome micropapillaire multifocal de la thyroïde découvert chez une patiente de 21 ans. Une thyroïdectomie totale avait été réalisée. Un traitement complémentaire par l’iode 131 radioactif (3,7 GBq) à visée stérilisatrice a été entrepris. Après deux ans de recul, la patiente va bien et ne présente aucun signe de récidive. À la lumière de cette observation, les auteurs se proposent de relater les aspects diagnostiques et thérapeutiques des kystes du tractus thyroglosse dégénérés.