IntroductionNous présentons le cas d’une découverte fortuite d’un hydrops aigu unilatéral.Matériels et MéthodesUn homme de 23 ans adressé pour deuxième avis ophtalmologique lors d’une baisse d’acuité visuelle brutale unilatérale à compte les doigts. Le patient présente un léger retard psychomoteur. L’acuité visuelle de l’œil controlatéral est de 10/10 avec + 1.75 (− 1 à 66°).Nous décrirons l’aspect clinique, topographique homo et controlatéral, les images de microscopie confocale (Heidelberg Retina Tomograph II avec module cornéen Rostock), de l’OCT du segment antérieur (Visante) et de la pachymétrie ultrasonique cornéenne. L’examen de l’œil controlatéral est très peu évocateur de kératocône : hypermétropie, kératométrie inférieure à 39,7 dioptries, pachymétrie > 540 microns.DiscussionLes premiers examens sont compatibles avec le diagnostic d’hydrops aigu unilatéral dans le cadre d’un kératocône ; cependant les différents diagnostics différentiels infectieux et traumatiques seront discutés.ConclusionMalgré l’absence de cas décrit dans la littérature de kératocône unilatéral, ce patient semble présenter les signes cliniques et para cliniques d’un hydrops aigu dans le cadre d’un kératocône.