IntroductionLes leucémies aiguës sont liées à un envahissement massif de la moelle osseuse par les cellules blastiques. L’envahissement oculo-orbitaire par ces cellules leucémiques peut apparaître à différents stades de l’évolution de la maladie.Matériels et MéthodesNous rapportons le cas d’un patient âgé de 30 ans présentant un syndrome d’insuffisance médullaire incomplet avec altération de l’état général, associé à une exophtalmie unilatérale droite rapidement progressive avec acuité visuelle réduite à la perception lumineuse. L’examen du globe oculaire trouve un chémosis, une limitation de la mobilité et des signes d’endophtalmie sur kératite lagophtalmique. L’hémogramme montre une hyperleucocytose avec 66 % de blastes et thrombopénie. Le myélogramme objective une leucémie myéloïde aiguë de type II. Le scanner oculo-orbitaire montre une hypertrophie des muscles releveur de la paupière supérieure, droit supérieur, droits latéraux et de la glande lacrymale. Sous traitement médical associant corticothérapie générale, chimiothérapie et antibiothérapie adaptée, on assiste cliniquement à la disparition de l’endophtalmie et à la régression totale de l’exophtalmie en 4 semaines. Cependant le patient reçoit régulièrement ses cures de chimiothérapie.DiscussionParmi les atteintes extra-médullaires des leucémies aiguës, les infiltrations oculo-orbitaires se situent au troisième rang après la localisation méningée et testiculaire. Leurs manifestations cliniques sont multiples et sont représentées par une exophtalmie unie ou bilatérale rapidement progressive avec des signes inflammatoires, par une atteinte du segment antérieur (kératoconjonctivite, iridocyclite à hypopion, hyphéma…), par une infiltration rétinienne ou choroïdienne, voire une atteinte du nerf optique.ConclusionBien que l’évolution soit favorable chez ce patient, la localisation ophtalmologique de la leucémie aiguë est de mauvais pronostic nécessitant un diagnostic précoce afin d’orienter la thérapeutique.