IntroductionL’association entre épilepsie et céphalées est fréquente. Isolée, elle est très rare et peut conduire à un retard diagnostique.ObservationNous rapportons le cas d’une patiente de 20 ans, gauchère, sans antécédent. Née à terme, elle est en première année de psychologie. À l’âge de 11 ans, elle présente des épisodes stéréotypés de céphalées bifrontotemporales brèves et intenses pendant lesquelles la patiente se masse les tempes. Elles sont le plus souvent isolées faisant poser initialement le diagnostic de migraine. Mais elles débutent le plus souvent par une mauvaise odeur et sont parfois associées à d’autres manifestations telles que sensations d’angoisse, tachycardie et automatismes des membres supérieurs. Il peut exister parfois un trouble du contact mais jamais de trouble phasique. À 16 ans, le diagnostic évoqué d’épilepsie est confirmé par l’enregistrement pendant l’EEG d’une crise épileptique prenant origine dans le lobe temporal droit. Ces crises rares initialement sont devenues pluri-hebdomadaires parfois en salves avec une pharmacorésistance. Un bilan pré-chirurgical est alors réalisé. L’IRM encéphalique montre une sclérose hippocampique droite. Le bilan neuropsychologique est normal. La tomographie par émission de positons au 18FDG montre un hypométabolisme temporomésial étendu au pôle temporal droit.DiscussionLe diagnostic d’épilepsie du lobe temporal droit pharmacorésistante avec sclérose hippocampique est retenu et une lobectomie temporale droite réglée sans SEEG préalable est réalisée en mai 2014 avec des suites opératoires simples. À 6 mois de recul, la patiente est actuellement libre de crise.ConclusionCe cas illustre le concept rare de céphalée ictale et permet de discuter les rapports entre céphalées et épilepsie, leur classification et leur mécanisme physiopathologique.