IntroductionLa sarcoïdose est une maladie systémique, qui associe dans 5 à 10 p. 100 des cas des manifestations neurologiques. Nous présentons ici un cas clinique d’une atteinte oculaire isolée, révélant une sarcoïdose.ObservationCas n° 06-889138. Une femme de 54 ans a été hospitalisée pour ophtalmoplégie douloureuse de l’œil droit, associant atteinte partielle du III et complète du VI droit, le reste de l’examen étant strictement normal par ailleurs.Le bilan étiologique a exclu les causes vasculaires, infectieuses, auto-immunes et tumorales. Une augmentation de l’enzyme de conversion dans le sang, négative dans le liquide céphalorachidien, a été retrouvée. Les anticorps antinucléaires étaient faiblement positifs. Devant ce tableau, la recherche rigoureuse d’une sarcoïdose a été décidée. Le scanner thoracique étant normal, une fibroscopie bronchique avec biopsies a mis en évidence un granulome épithélioïde sans nécrose caséeuse. L’IRM de l’orbite a retrouvé une lésion pseudo-tumorale prenant le contraste au niveau de la fissure orbitraire supérieure droite, aspect compatible avec un granulome inflammatoire dans le cadre d’une sarcoïdose.Une corticothérapie a été initiée à dose de 1 mg/kg/jour. La récupération clinique a été complète en 3 semaines et corrélée à une nette diminution du granulome en IRM réalisée 7 semaines plus tard.DiscussionDes manifestations neurologiques sont retrouvées chez 5-10 p. 100 des patients présentant une sarcoïdose systémique. Les nerfs oculomoteurs sont touchés dans 12 p. 100 des cas. En revanche, l’atteinte oculomotrice isolée révélant la maladie reste exceptionnelle et est rapportée dans seulement quatre cas que nous détaillerons.ConclusionLa démarche diagnostique devant une ophtalmoplégie douloureuse devrait inclure la recherche systématique d’une sarcoïdose, même si cette étiologie reste exceptionnelle, en raison de l’implication thérapeutique qui en découle.