La gynécomastie est une hypertrophie de la glande mammaire due à un déséquilibre hormonal entre androgènes et œstrogènes. Lorsqu’elle est importante, elle est source parfois d’une gêne esthétique nécessitant un traitement. Nous rapportons un cas de gynécomastie due à une hyper-aromatisation des androgènes.M. M.B., âgé de 23 ans a consulté pour une tuméfaction mammaire bilatérale évoluant depuis l’âge de 15 ans ; il n’a pas d’antécédents particuliers. L’examen note une gynécomastie bilatérale stade II, une gène esthétique importante, IMC = 21 kg/m², gonades stade 5, pas de masse testiculaire palpable. Le bilan réalisé révèle une hyperœstrogénie 51 pg/mL N(2,58–18,12), testostérone à 5,32 ng/mL, la prolactine normale, les gonadotrophines sont normales FSH = 1,67 mUI/mL N(0,95–11,95) LH = 3,79 mUI/mL N(1,14–8,75), les fonctions rénale, hépatique sont normales, TSH normale. Les marqueurs tumoraux sont aussi normaux βHCG à 0,22 mUI/mL N < 1,20, AFP à 2,80 N(0–9) ; l’échographie testiculaire et abdominale sont normales. Pas d’augmentation de SDHEA à 321 μg/dL (140–590) ; delta 4 androstène dione à 1,88 ng/mL (0,60–3,10) ; cortisol libre urinaire normal et un cortisol de 8 h après freinage minute à 1 μg/dL. Un traitement chirurgical a été proposé associé à l’anastrazole 1 mg/jour.L’hyperœstrogénie relevant de 3 causes : la production tumorale des œstrogènes, l’augmentation des précurseurs androgéniques et l’hyperactivité aromatase ; le bilan réalisé nous permis d’éliminer les 2 premières causes, la seule étiologie plausible est l’hyperactivité aromatase qui survient chez les sujets génétiquement prédisposés. La mutation du gèneCYP 19 qui code pour l’aromatase est responsable d’une déficience de celle-ci et non de son hyperactivité, se traduisant par une hyperandrogénie et non une hyperœstrogénie. L’hyperœstrogénie en dehors de tout contexte tumoral ou d’augmentation de précurseurs est fortement évocatrice.