Nous avons hospitalisé une femme de 22 ans pour des douleurs abdominales intenses, associées à des vomissements et des méno-métroragies. À l’échographie endovaginale, aspect typique d’hyperstimulation ovarienne chez cette patiente ne prenant aucun traitement et chez qui la grossesse avait été exclue. L’IRM pelvienne retrouvait de volumineux kystes avec des ovaires mesurés respectivement à 13.7 × 11 cm (680 cm³) pour le droit et 12.5 × 8.5 cm (500 cm³) pour l’ovaire gauche. Au bilan biologique : estradiol extrêmement élevé à 2924 pg/mL, avec une LH freinée (0.3 UI/L) et une FSH limite supérieure (10.8 UI/L). Devant l’absence d’inhibition de la FSH par l’estradiol, nous avons réalisé une IRM hypophysaire qui retrouvait un adénome de 10 mm, vraisemblable adénome gonadotrope. Un traitement par cabergoline a été introduit à la dose maximum de 0.5 mg par jour, ce qui a permis de normaliser les taux d’estradiol, LH et FSH en quelques jours (respectivement : 92 pg/mL pour l’estradiol, 5.2 UI/L pour la LH et 5.1 UI/L pour la FSH). Le volume ovarien est passé de 680 à 140 cm³pour l’ovaire droit, et de 500 à 125 cm³pour l’ovaire gauche, en trois semaines de traitement. La cabergoline peut avoir 2 types d’action : s’opposer à l’effet du VEGF (principal facteur impliqué dans l’hyperstimulation ovarienne) en inhibant la phosphorylation de VEGFR2 et/ou diminuer la sécrétion de FSH par l’adénome gonadotrope. Nous montrons donc une hyperstimulation ovarienne exceptionnelle et l’efficacité de la cabergoline dans cette situation rarissime (seulement 8 cas décrits dans la littérature).