Introduction : L’ostéome ostéoïde est une tumeur osseuse bénigne touchant préférentiellement l’adulte jeune. Ayant une forte prédilection pour les os longs, il est très rarement retrouvé au niveau de la tête et du cou. Observation : Le cas d’un patient de vingt ans se présentant pour des douleurs mandibulaires droites est rapporté dans cet article. À l’interrogatoire, il a été retrouvé un antécédent de traumatisme maxillo-facial. L’examen radiographique montrait une lésion mixte en rapport avec l’apex de la première molaire mandibulaire droite. L’exérèse de la lésion avec résection apicale a été réalisée sous anesthésie locale. Le diagnostic d’ostéome ostéoïde a été posé après examen anatomopathologique. Discussion : À ce jour, seulement vingt et un cas d’ostéome ostéoïde des mâchoires ont été publiés dans la littérature et il a été mis en évidence une prédominance de l’atteinte mandibulaire. L’étiopathogénie de l’ostéome ostéoïde reste toujours incertaine bien qu’un antécédent de traumatisme facial ait été retrouvé chez plusieurs patients. Conclusion : Un suivi régulier du patient est indispensable car, même si les récidives ou les transformations malignes sont rares, elles existent.