Observation : Le cas d’un patient âgé de 68 ans, traité par dénosumab, cal- citriol et phosphates pour une ostéomalacie et une tumeur à cellules géantes du sphé- noïde est rapporté. Le signe clinique inaugural était une douleur sourde au niveau de la mandibule. L’orthopantomographie montrait un double contour au niveau de l’ensemble de la mandibule et la scintigraphie une hyperfixation de toute la mandibule. Après plusieurs mois de polyantibiothérapie et une tentative d’arrêt du dénosumab, de larges plages d’exposition osseuse étaient notées au niveau de tout le versant alvéolaire lin- gual de la mandibule. La limitation d’ouverture buccale a été brutalement suivie d’un blocage de la fermeture buccale par fracture comminutive des branches montantes man- dibulaires Discussion : L’ostéochimionécrose souvent imputable aux bisphosphonates, peut également être associée à la prise de dénosumab. Le dénosumab est un anticorps monoclonal anti RANKligand ciblant les ostéoclastes. L’étendue de l’ostéonécrose est probablement liée à l’existence d’une altération du remodelage osseux (ostéomalacie). L’absence d’alternative thérapeutique dans le cas clinique présenté et les bénéfices cli- niques constatés doivent faire préférer un traitement antirésorptif malgré un risque accru de développer une ostéochimionécrose.