L'association d'une dystonie diffuse et d'un tremblement dans une lésion bilatérale étendue du tectum et du tegmentum mésencéphaliques est rapportée. Après intervention chirurgicale sur un méningiome de la partie supérieure du 4^e ventricule survint une dystonie de la face, prédominant sur les orbiculaires et la zone péribuccale, et des membres, prédominant aux extrémités, avec une hyperextension des doigts et une flexion dorsale permanente des gros orteils. Le tremblement était associé à des contractions musculaires rythmiques et conjointes ou plus souvent alternées agoniste-antagoniste, de fréquence 3-7 Hz. Les troubles étaient augmentés par la verticalisation, le mouvement volontaire, les stimulations somatosensorielles, le stress et l'émotion. Les voies pyramidales et somatosensorielles étaient respectées. Les tests thérapeutiques montraient que la dystonie et le tremblement étaient améliorés par l'injection sous cutanée d'apomorphine, la dystonie par la trihexyphenidyle, et le tremblement par la carbamazépine et le propranolol, mais pas par la lévodopa et la bensérazide. L'étude du débit sanguin cérébral au HMPAO montrait une hyperactivité relative du cervelet, qui pourrait jouer un rôle dans la survenue des troubles.