Un homme de 71 ans, droitier, présenta après un hématome limité au noyau sous-thalamique gauche un hémiballisme et une séméiologie psycho-comportementale, marquée par une libération du discours et une exaltation de l'humeur, sans syndrome frontal. Cette observation et des cas voisins de la littérature illustrent le fait qu'une lésion focale des ganglions basaux peut induire un trouble de l'humeur de type maniaque et qu'il existe un lien entre syndrome hyperkinétique et exaltation de l'humeur. Notre observation s'oppose aux cas décrits de lésion focale des ganglions basaux se manifestant dans un registre hypokinétique et apathique. En référence aux boucles anatomo-fonctionnelles cortico-basales, décrites par Alexander, ce syndrome de libération de la motricité, de la parole et de l'humeur pourrait impliquer les boucles orbito-frontale latérale ou cingulaire antérieure, particulièrement la voie indirecte passant par le noyau sous-thalamique, dont la lésion est désinhibitrice sur la voie thalamo-corticale.