L’hypercalcémie est une complication connue mais rare des leucémies aiguës lymphoblastiques de l’enfant (LAL). Nous rapportons le cas d’une LAL B dont les signes d’appel étaient une hypercalcémie sévère associée à des lésions ostéolytiques diffuses, sans anomalies hématologiques. Ce travail souligne les difficultés à établir formellement le diagnostic de LAL et la nécessité de répéter les examens (myélogrammes). Par ailleurs, certaines anomalies biologiques, cytogénétiques et moléculaires doivent être recherchées. Le dosage de la parathormone intacte (PTHi) permet d’éliminer une hyperparathyroïdie associée. LaPTH-related protein(PTHrP) est souvent impliquée dans l’hypercalcémie secondaire à une pathologie maligne. La translocation t(17;19) et son transcrit de fusion E2A-HLF doivent être recherchés. Le contrôle de l’hypercalcémie doit associer le traitement de la pathologie sous-jacente à une prise en charge symptomatique associant une hyperhydratation et parfois des biphosphonates.