IntroductionLe xanthogranulome juvénile (XGJ) est une histiocytose non langerhansienne se présentant classiquement sous la forme de nodules cutanés jaunâtres isolés ou multiples. Des formes cutanées atypiques, lichénoïdes, réticulées, maculopapuleuses, en plaque ou encore linéaires ont été décrites à partir d’observations isolées. Nous rapportons le cas d’un nourrisson ayant des XGJ éruptifs en plaque de la jambe gauche.ObservationUne enfant de 13 mois avait depuis l’âge de 2 mois des lésions papuleuses rouge orangé asymptomatiques évoluant par poussées sur la face antérieure de la jambe gauche, sans placard sous-jacent. La recherche d’un signe de Darier était négative. L’examen histologique posait le diagnostic de XGJ.DiscussionNotre cas se rapproche des XGJ en plaque plutôt que d’une forme multiple, dont la topographie est diffuse. Seuls sept cas semblables ont été rapportés dans la littérature, tous survenus avant cinq mois de vie. La lésion correspondait le plus souvent à une plaque érythémateuse asymptomatique surmontée de petites lésions jaunâtres, de topographie variable et d’apparition parfois progressive. La guérison spontanée était la règle. Il n’y avait pas d’atteinte systémique. Nous présentons ici un cas unique de xanthogranulomes multiples localisés, sans plaque infiltrée sous-jacente évidente, évoluant par poussées.