Introduction. Le kyste dermoïde de la région submandibulaire est rare. Nous rapportons un cas exceptionnel par son extension cervicale. Observation. Le patient présentait une volumineuse tumeur kystique submandibulaire gauche, avec un prolongement cervical et buccal. L'échographie et le scanner aident au diagnostic et à l'approche chirurgicale en cas de volumineuse lésion à extension cervicale. La tumeur a été réséquée par voie mixte buccale et cervicale. L'examen anatomopathologique a confirmé le kyste dermoïde. Discussion. Nous rapportons un cas exceptionnel de kyste dermoïde à extension cervicale qui a été réséqué par double abord, buccal et cervical. L'exérèse doit être complète, parfois au prix du sacrifice de la glande submandibulaire.