La leishmaniose viscérale (LV) peut être considérée comme une infection opportuniste rare chez les patients atteints de leucémie aiguë lymphoblastique (LAL). Nous rapportons le cas d'une patiente âgée de 20 ans traitée pour LAL. Au cours du traitement de maintenance, la patiente se présente avec une pâleur, une fièvre prolongée et une asthénie. L'examen clinique objective une splénomégalie et l'hémogramme montre une pancytopénie. Le myélogramme confirme le diagnostic de LV. La patiente est traitée par antimoniate de méglumine, l'évolution est favorable.