IntroductionLes lymphomes cutanés primitifs B de type jambe sont des tumeurs rares, touchant surtout les sujets âgés, au potentiel particulièrement agressif. Nous avons observé un cas dont la présentation atypique nous a paru intéressante à rapporter.ObservationHuit ans après l’exérèse complète d’une lésion cutanée de l’épaule droite ayant fait porter le diagnostic d’infiltration lymphocytaire de type Jessner et Kanof, une femme de 53 ans développait sur le même site un lymphome cutané B à grandes cellules de type jambe. La lésion unique était d’abord traitée par radiothérapie locale. Un an plus tard survenait une localisation temporale du même lymphome, avec une ostéolyse sous-jacente responsable de céphalées. Une polychimiothérapie de type R-CHOP (rituximab, cyclophosphamide, doxorubicine, vincristine, prednisone) était entreprise, associée à une injection intrathécale de méthotrexate.DiscussionLes deux localisations atypiques à l’épaule droite puis à l’extrémité céphalique, le jeune âge de la patiente, l’atteinte osseuse ostéolytique sous-jacente et les antécédents d’infiltration lymphocytaire de type Jessner et Kanof sur le site même du lymphome confèrent à notre observation son caractère original.