La dystrophie cornéenne de Groenouw type 1 est une affection autosomale dominante caractérisée par la présence de dépôts stromaux en « miettes de pain ». La mutation responsable a été identifiée sur le gèneTGFβIqui code pour la kératoépithéline, une protéine d’adhésion présente au niveau de l’épithélium et du stroma cornéen. Nous rapportons le cas d’un patient de 60 ans, porteur d’une dystrophie de Groenouw 1, avec une baisse d’acuité visuelle importante de l’œil gauche liée à de nombreux dépôts stromaux, et à droite, une récidive des infiltrats sur sa greffe transfixiante réalisée 13 ans plus tôt. Une imagerie cornéenne a été réalisée par tomographie par cohérence optique (OCT Visante®), puis une kératoplastie lamellaire antérieure profonde (KLAP) a été effectuée à l’œil gauche. On retrouve une bonne corrélation entre la profondeur des lésions visualisées en OCT et lors de l’analyse histologique. L’OCT Visante®peut donc aider au choix thérapeutique entre la photokératectomie thérapeutique et la KLAP, techniques moins invasives que la keratoplastie transfixiante donc bien adaptées à cette pathologie récidivante.