Introduction. La sarcoïdose est une granulomatose systémique de cause inexpliquée. Les localisations osseuses sont rares. Nous rapportons une localisation maxillaire. Observation. Une patiente de 35 ans a consulté pour une déformation faciale évoluant depuis deux ans. Cette déformation était associée à des lésions d'hypodermite nodulaire et à une xérostomie. L'asymétrie faciale était liée à une tuméfaction gingivo-alvéolaire maxillaire. Elle était associée à des lésions cicatricielles jambières et une lésion nodulaire violacée du visage. Les biopsies labiale et maxillaire ont trouvé un granulome épithélioïde et giganto-cellulaire, sans nécrose caséeuse. Le panoramique dentaire montrait une parodontolyse diffuse et le scanner une lésion ostéolytique maxillaire droite associée à une lésion ostéo-condensante de l'hémimandibule gauche. Discussion. Le diagnostic de sarcoïdose a reposé sur la mise en évidence d'un granulome épithélioïde et giganto-cellulaire, sans nécrose caséeuse, et sur l'élimination des autres diagnostics potentiels notamment la tuberculose. La sarcoïdose osseuse est rare, l'atteinte faciale et maxillaire est exceptionnelle. Le traitement habituel est la corticothérapie. La chirurgie n'est pas opportune dans ces maladies évolutives.