Prérequis: Le sarcome granulocytaire est une prolifération tumorale faite de cellules de la lignée myéloblastique pouvant survenir avant ou après l'apparition d'une leucémie. La localisation au niveau de la tête et du cou est rare ; le siège le plus fréquent étant la région orbitaire. But: Illustrer l'aspect du sarcome granulocytaire en imagerie dans une localisation inhabituelle au niveau du sinus maxillaire. Observation: Nous rapportons un cas de sarcome granulocytaire du sinus maxillaire chez un nourrisson de 13 mois, révélé par une paralysie faciale, un ptosis et une tuméfaction jugale, sans trouble hématologique associé. Le patient a bénéficié d'une tomodensitométrie et d'une imagerie par résonance magnétique qui ont visualisé une masse d'aspect non spécifique du sinus maxillaire responsable d'une destruction du plancher orbitaire et de l'os alvéolaire. Le diagnostic a été obtenu après biopsie osseuse permettant de faire l'étude histologique et immuno-histochimique. Conclusion: Le sarcome granulocytaire est une affection grave en raison des désordres hématologiques associés. Dans sa localisation orbitaire et sinusienne, l'aspect en imagerie est celui d'une masse agressive non spécifique. En l'absence d'antécédents hématologiques, le diagnostic est difficile et une étude histologique et immuno histo chimique est requise.