Introduction. Les ostéomes du sinus maxillaire sont des tumeurs bénignes rares dont l'histoire naturelle est mal connue. La localisation crânio-faciale peut entrer dans un cadre syndromique. Nous rapportons un cas associé à une mucocèle et à un kyste probablement d'origine dentaire, sans argument en faveur d'un syndrome de Gardner associé. Observation. Une femme de 52 ans été vue pour une sinusite chronique maxillaire gauche avec fistulisation orale vestibulaire. Le scanner montrait une mucocèle avec une réaction osseuse en regard. Macroscopiquement, il s'agissait d'une tumeur osseuse pédiculée aux côtés d'une mucocèle et d'un kyste d'allure dentaire. L'examen anatomopathologique a diagnostiqué un ostéome spongieux. Discussion. Plusieurs hypothèses ont été élaborées autour de l'étiologie des ostéomes sinusiens. Leur découverte impose la recherche d'un syndrome de Gardner en raison du risque associé de cancer colique.