Nous présentons le cas d’une adolescente de 14 ans, dont le diagnostic de schizophrénie s’était confirmé cliniquement au cours du suivi longitudinal, et chez qui une agénésie partielle du corps calleux avait été retrouvée à l’imagerie par résonance magnétique (IRM) cérébrale au stade prodromique de la maladie. Les signes prodromiques étaient une détérioration progressive de l’adaptation sociale et scolaire, dans un contexte d’antécédent de trouble psychotique non spécifié chez le père. L’anamnèse ne constatait pas de retard de développement, mais un antécédent de crise d’épilepsie n’ayant pas nécessité de traitement spécifique. Sur les 8 mois de suivi, on notait une aggravation de la symptomatologie négative et l’apparition d’idées délirantes et d’une désorganisation conduisant à l’initiation d’un traitement par antipsychotique atypique. L’agénésie du corps calleux est notée dans la littérature comme l’anomalie morphologique cérébrale la plus pertinente dans la schizophrénie et est mise en lien avec l’hypothèse neurodéveloppementale et les anomalies de la connectivité cérébrale dans la schizophrénie. Bien que cette anomalie soit évoquée comme un marqueur de sévérité de la maladie, notre cas clinique met en évidence le manque de suivis longitudinaux dans la littérature pour caractériser un profil évolutif particulier de ces adolescents schizophrènes avec agénésie partielle du corps calleux.