La maculopathie à tamoxifène est caractérisée par des dépôts cristallins blancs jaunâtres périfovéolaires associés à des migrations pigmentaires et un œdème maculaire cystoïde. Nous rapportons un cas de maculopathie au tamoxifène dans sa forme atrophique débutante chez une femme de 70 ans. L’hypothèse de l’imputabilité du tamoxifène devant cette maculopathie bilatérale a donc été posée chez cette patiente ayant reçu une dose cumulative de 32 g de tamoxifène. On retrouvait au fond d’œil quelques pigmentations fines périfovéolaires avec des dépôts réfractiles prédominant à gauche. Les clichés autofluorescents montraient une autofluorescence fovéolaire bilatérale et l’angiographie à la fluorescéine, une discrète hyperfluorescence sans diffusion aux temps tardifs. La tomographie en cohérence optique mettait en évidence une interruption de la ligne des photorécepteurs dans les deux yeux avec présence d’un kyste fovéolaire. L’électrorétinogramme multifocal montrait une altération bilatérale du pic fovéolaire. À l’arrêt du tamoxifène, la tomographie en cohérence optique objectivait la disparition du kyste fovéolaire avec persistance de l’interruption de la ligne des photorécepteurs. Ce cas clinique souligne l’intérêt de la tomographie à cohérence optique et l’électrorétinogramme multifocal dans le diagnostic précoce de la forme atrophique de la maculopathie à tamoxifène.