IntroductionLes paralysies oculomotrices dans la sclérose en plaques (SEP) sont caractérisées par une ophtalmoplégie internucléaire ou un déficit isolé de l’abduction ou de l’adduction. Une paralysie complète unilatérale ou un syndrome « un et demi » de Fischer sont plus rares. Une ophtalmoplégie horizontale bilatérale a été rapportée de façon exceptionnelle.ObservationNous décrivons ici un cas d’ophtalmoplégie horizontale bilatérale dans le cadre d’un premier événement démyélinisant à haut risque de SEP. L’examen de l’IRM cérébrale retrouvait une lésion inflammatoire des deux noyaux abducens dans la partie médiane du tegmentum pontique expliquant la sémiologie oculomotrice. Une récupération complète après 3 g de solumédrol intraveineux a été observée.DiscussionSeuls deux cas comme celui-ci ont été précédemment décrits dans la littérature, tous associés à une paralysie faciale périphérique dans le cadre d’un premier événement de SEP. Notre patiente a la particularité de présenter une atteinte oculomotrice sans autre lésion du tronc associée. Par analogie avec le syndrome « un et demi » de Fisher, cette ophtalmoplégie horizontale complète bilatérale très rare pourrait être intitulée syndrome « un plus un » et pourrait correspondre de façon spécifique à un premier événement démyélinisant de SEP.