Les gliomes malins des voies optiques sont des tumeurs très agressives et extrêmement rares évoluant en quelques mois vers la cécité puis le décès. Nous rapportons le cas d’un patient âgé de 73 ans ayant présenté une baisse d’acuité visuelle brutale de l’œil gauche associée à un œdème papillaire gauche et céphalées révélant un gliome anaplasique optochiasmatique. Les suites ont été marquées par une majoration du gliome optique avec infiltration du nerf optique droit et envahissement intraoculaire péripapillaire droit. Nous discutons à travers ce cas l’importance de réaliser une imagerie devant une neuropathie optique atypique et insistons sur le caractère exceptionnel de l’invasion intraoculaire par un gliome.