Introduction: Les dirofilarioses humaines sont des anthropozoonoses rares et bénignes dues à des filaires du genre Dirofilaria dont le réservoir principal est le chien. En Tunisie, la dirofilariose sous-cutanée fut décrite pour la première fois en 1990. Cas clinique: Nous rapportons dans ce travail l'observation d'une femme âgée de 40 ans résidant au nord-est du pays qui consultait pour une lésion de la lèvre supérieure simulant un kyste sébacé. L'excision a libéré un ver, identifié à l'examen morphologique comme un ver immature à Dirofilaria repens. L'exérèse, à elle seule, permet en même temps le diagnostic et le traitement de cette affection. Conclusion: C'est le 14^e cas de dirofilariose répertorié en Tunisie toutes localisations confondues et le premier cas à localisation labiale. Cette parasitose est vraisemblablement sous-estimée ; il est donc important d'y penser devant tout nodule sous-cutané quelle que soit sa localisation.