Nous rapportons l’observation d’un patient de 38 ans qui présentait successivement une thrombose de la veine poplitée droite puis de l’artère poplitée droite, occasionnant un œdème douloureux de la jambe, en dehors de toute situation connue de thrombophilie. Le bilan radiologique, orienté par l’examen clinique, mettait en évidence des exostoses tibiales et fémorales bilatérales, faisant porter le diagnostic de maladie des exostoses multiples. En dépit d’un traitement anticoagulant par héparine non fractionnée, l’évolution était défavorable avec une ischémie distale du membre inférieur droit. Une résection chirurgicale de l’ostéochondrome compressif et un pontage artériel fémorojambier étaient effectués en association à un traitement anticoagulant prolongé permettaient une évolution favorable. La maladie des exostoses multiples peut rester longtemps asymptomatique. La compression de structures vasculaires adjacentes par un ostéochondrome constitue une complication rare et potentiellement grave.