Les mucocèles sinusiennes sont une cause rare de neuropathie optique douloureuse. Nous rapportons le cas d’un homme ayant présenté une neuropathie optique compressive aiguë, secondaire à une mucocèle de l’apophyse clinoïde antérieure. Le diagnostic a été porté principalement sur le scanner des sinus et l’IRM orbitaire. Le traitement chirurgical par voie endoscopique, réalisé 10 jours après l’apparition des troubles, a permis une récupération visuelle complète 3 jours après l’intervention. Les différents types d’atteinte causée par les mucocèles sinusiennes, les méthodes diagnostiques et les moyens thérapeutiques sont présentés dans cet article.