IntroductionLa découverte d’une neuropathie optique avec hypertension intraoculaire unilatérale chez le sujet jeune pose souvent un problème diagnostique et thérapeutique.ObservationUn jeune homme de 17 ans fut adressé pour prise en charge d’une baisse de l’acuité visuelle et d’une hypertonie oculaire unilatérale à 40 mmHg au niveau de l’œil gauche. Le bilan clinique et paraclinique de cette neuropathie optique unilatérale avec hypertension intraoculaire (HPIO) a permis de poser le diagnostic de glaucome juvénile. Malgré un traitement hypotonisant maximal et devant un mauvais contrôle tensionnel, une prise en charge chirurgicale s’est vite avérée nécessaire. Le contrôle réalisé six mois après la chirurgie a montré, une tendance à la progression de la neuropathie et à l’installation d’une atteinte bilatérale, malgré le bon contrôle tensionnel.ConclusionLe diagnostic des glaucomes juvéniles est difficile et parfois retardé. Sa bilatéralisation souvent décalée dans le temps peut poser des problèmes diagnostiques et retarder une prise en charge thérapeutique spécifique mieux adaptée. Un dépistage systématique dès l’enfance dans les familles à forte hérédité familiale permettrait un diagnostic plus précoce.