Nous rapportons un cas d’occlusion de branche artérielle rétinienne chez une jeune patiente atteinte d’une maladie de Takayasu. Une femme de 35 ans, avec une anamnèse de maladie de Takayasu révélée il y a 5 ans, consulta en urgence pour une baisse soudaine de l’acuité visuelle et une amputation du champ visuel de l’œil gauche depuis une heure. L’examen a révélé une occlusion de la branche supérieure temporale de l’artère centrale rétinienne, en absence d’autres signes classiques d’ischémie oculaire associés à une maladie de Takayasu. Trois des six critères introduits par le Collège Américain de Rhumatologie pour le diagnostic de la maladie de Takayasu ont été constatés. Trois mois plus tard, l’acuité visuelle était stabilisée à 7/10^e, avec correction, grâce à l’existence d’une artère ciliorétinienne. La manifestation d’une occlusion de branche artérielle rétinienne chez une femme si jeune est suffisamment rare. Une recherche de la littérature a révélé un seul rapport de maladie de Takayasu ayant comme manifestation oculaire une occlusion artérielle. Ce qui rend notre cas exceptionnel est l’absence d’autres signes d’ischémie oculaire et le fait que les artères sous-clavières et carotides étaient atteintes à un degré modéré.