Le but de notre travail était d'étudier les caractéristiques anatomocliniques et de discuter les diagnostics différentiels de la tumeur odontogène adénomatoïde extrafolliculaire. Nous rapportons deux cas diagnostiqués et suivis au C.H.U. Habib Bourguiba de Sfax. Il s'agit d'un garçon de 15 ans et d'une femme de 46 ans, ayant consulté pour une tuméfaction gingivale. Dans les deux cas, la radiographie panoramique a montré une lésion ostéolytique, située dans le premier cas entre la 23 et la 24 et dans le deuxième cas au contact de la 35. La tomodensitométrie, pratiquée uniquement dans le deuxième cas, a confirmé la présence d'une lésion kystique avec un liséré d'ostéosclérose périphérique. Une énucléation a été réalisée et le diagnostic anatomopathologique était celui d'une tumeur odontogène adénomatoïde dans sa variante extrafolliculaire. L'évolution a été bonne sans signes de récidive pour les deux patients. Les deux cas rapportés illustrent les caractéristiques cliniques et radiologiques de la variante extrafolliculaire de la tumeur odontogène adénomatoïde. Une démarche diagnostique minutieuse ainsi qu'une interprétation radiologique adéquate sont nécessaires pour un diagnostic correct afin d'éviter un traitement endodontique inutile.