Un syndrome fébrile chez un patient traité par neuroleptique pose le problème du diagnostic différentiel entre un syndrome malin des neuroleptiques et un épisode infectieux. Parmi les marqueurs biologiques de l'inflammation, la procalcitonine a la particularité de voir sa concentration s'élever dans le sérum, rapidement et spécifiquement, au cours des infections bactériennes. Nous rapportons le premier cas de syndrome malin des neuroleptiques au cours duquel est notée une augmentation significative de la procalcitonine sérique, sans syndrome septique concomitant. Le syndrome malin des neuroleptiques pourrait donc être une des situations cliniques non infectieuses au cours desquelles la concentration sanguine de la procalcitonine peut augmenter.