Nous rapportons un cas d’hyperthermie maligne de l’anesthésie (HM) survenu chez un jeune homme de 16 ans présentant comme antécédents cinq anesthésies non compliquées, dont deux avec entretien certain par des agents anesthésiques halogénés. La crise d’HM est survenue après cinq heures d’anesthésie par le sévoflurane et s’est accompagnée d’une recrudescence après 14 heures de rémission. Cette crise d’HM a été authentifiée par la mise en évidence d’une mutation causale au niveau du gèneRYR1. L’association dans un même cas clinique d’antécédents d’anesthésies par inhalation non compliquées, la survenue retardée de la crise et une recrudescence différée impliquant la reprise du traitement par le dantrolène, nous incite à mettre l’accent sur ces particularités déjà décrites isolément dans la littérature internationale.