IntroductionNous rapportons le cas d’une patiente qui a développé, au cours d’un traitement par benzylthiouracile, une dermatose neutrophilique polymorphe associée à la présence d’anticorps anticytoplasme des polynucléaires neutrophiles à fluorescence périnucléaire (p-ANCA).ObservationUne femme de 41 ans était traitée par benzylthiouracile pour une maladie de Basedow. Vingt-et-un mois après le début du traitement, elle présentait des lésions cutanées avec fièvre évoquant deux aspects cliniques de dermatose neutrophilique : un pyoderma gangrenosum dans sa forme ulcéreuse des membres inférieurs et un syndrome de Sweet des avant-bras et du visage. L’examen histologique confirmait le diagnostic de dermatose neutrophilique. En plus de l’infiltrat dermo-hypodermique par des polynucléaires neutrophiles, la biopsie d’une lésion de pyoderma gangrenosum montrait une vascularite leucocytoclasique. Les tests biologiques objectivaient un syndrome inflammatoire, une polynucléose à neutrophiles et la présence de p-ANCA de type anti-myéloperoxydase. L’échographie abdominale découvrait des micro-abcès spléniques. Le myélogramme, la gastroscopie et la colonoscopie étaient normaux. Après arrêt du benzylthiouracile, une corticothérapie par voie générale était débutée, suivie d’une amélioration clinique spectaculaire.DiscussionDifférents aspects cliniques de dermatose neutrophilique ont été observés dans notre cas, ce qui confirme le concept de continuum des dermatoses neutrophiliques. L’apparition d’une dermatose neutrophilique et de p-ANCA sous benzylthiouracile suggère la responsabilité du médicament et l’existence d’un mécanisme physiopathologique commun impliquant les polynucléaires neutrophiles. Cependant, notre observation est unique et cette hypothèse doit être confortée par d’autres cas similaires.