IntroductionLes léiomyomes aréolomamelonnaires sont des proliférations tumorales rares. Nous rapportons le cas d’un léiomyome du mamelon se présentant comme une lésion hyperkératosique.ObservationUne femme de 23 ans avait depuis cinq ans une lésion papillomateuse, hyperkératosique, douloureuse du mamelon droit. L’examen histologique d’une biopsie cutanée montrait un épiderme hyperkératosique avec des ectasies lymphatiques du derme. L’exérèse chirurgicale montrait une prolifération tumorale de cellules musculaires lisses dans le derme, correspondant à un léiomyome mamelonnaire.DiscussionLe terrain, la présentation clinique, l’examen histologique initial étaient compatibles avec une hyperkératose naevoïde idiopathique du mamelon. C’est le caractère douloureux de la lésion, inhabituel dans les hyperkératoses mamelonnaires idiopathiques, qui a fait pratiquer l’exérèse chirurgicale et permis le diagnostic de léiomyome. Les hyperkératoses aréolomamelonnaires peuvent être associées à des tumeurs bénignes ou malignes, des hamartomes, des dermatoses chroniques ou être isolées, idiopathiques. Dans cette observation, la lésion hyperkératosique a révélé un léiomyome sous-jacent. Il s’agit d’une présentation clinique inhabituelle, non décrite dans la littérature, les léiomyomes se présentant généralement comme un nodule sous-cutané ferme et douloureux.