IntroductionL’expérience de la stimulation cérébrale profonde (SCP) dans l’atrophie multisystématisée (MSA) est limitée et généralement décevante. L’indication thérapeutique n’est pas recommandée et son utilisation a souvent été le fait d’erreurs diagnostiques.ObservationNous rapportons le cas d’une femme, âgée de 46 ans, présentant un syndrome parkinsonien asymétrique dopasensible, mimant initialement une maladie de Parkinson, avec des dyskinésies dopa-induites invalidantes. Une stimulation cérébrale profonde unilatérale du pallidum interne gauche a été réalisée en 1998 après dix ans d’évolution. L’efficacité sur les dyskinésies dopa-induites fut réelle, mais transitoire. Six mois plus tard, la SCP du pallidum interne controlatéral a été réalisée. L’évolution s’est ensuite progressivement dégradée, avec l’apparition d’une dysautonomie et d’un syndrome cérébelleux quelques mois après la seconde intervention chirurgicale. Le diagnostic de MSA a alors été porté.ConclusionCette observation confirme l’inefficacité à long terme de la stimulation cérébrale profonde du pallidum interne dans la MSA et montre même un effet délétère sur l’évolution, malgré une efficacité transitoire initiale sur les dyskinésies. Son utilisation reste contre-indiquée dans les syndromes parkinsoniens atypiques.