Pré-requis : La sténose bilatérale et isolée des artères pulmonaires peut être secondaire à plusieurs pathologies dont l'artérite de Takayasu (AT) qui représente une cause inhabituelle et difficile à distinguer parmi les autre étiologies. But : Rapporter un nouveau cas de sténose bilatérale isolée des artères pulmonaires. Observation : Nous rapportons le cas d'une patiente de 19 ans hospitalisée pour hémoptysie récidivante et dyspnée à l'effort évoluant depuis 2 ans. L'examen trouvait une patiente en insuffisance respiratoire aiguë. L' angio-TDM thoracique montrait une sténose proximale et complète de l'artère pulmonaire (AP) droite confirmée par l'angiographie pulmonaire qui révélait par ailleurs une sténose peu serrée de l'artère lobaire inférieure gauche, faisant suspecter l'artérite de Takayasu. L'aortographie avec étude des troncs supra-aortiques était normale. Une corticothérapie a été prescrite mais interrompue au bout de 2 mois devant l'absence totale d'amélioration clinique. L'évolution s'était faite vers l'aggravation avec recours à l'oxygénothérapie à domicile. Conclusion : Le diagnostic précoce des atteintes artérielles pulmonaires isolées de l'AT sans atteinte systémique peut s'avérer difficile. Chez notre patiente et malgré l'absence d'argument décisif, l'AT semble être le diagnostic le plus probable devant la présence d'arguments clinique (jeune âge) et angiographique.