IntroductionLe granulome pulmonaire hyalinisant (GPH) est une affection rare et fibrosante du parenchyme pulmonaire, caractérisée par son aspect anatomopathologique consistant en un réseau dense de lamelles collagène hyalinisées concentriques, entouré d’une infiltration lymphoplasmocytaire périvasculaire. Une localisation extrapulmonaire du granulome hyalinisant est exceptionnelle et, à notre connaissance, aucune observation de localisation hypophysaire n’a été décrite.ExégèseNous rapportons l’observation originale d’une femme de 31 ans hospitalisée pour exploration d’une aménorrhée-galactorrhée associée à des céphalées, une diplopie et un syndrome polyuropolydipsique. Les explorations ont permis de retenir le diagnostic de granulome pulmonaire hyalinisant précédé par une atteinte de la base du crâne. L’évolution neurologique et pulmonaire sous corticothérapie était favorable.ConclusionNotre observation est particulière non seulement par l’atteinte hypophysaire jusque-là jamais décrite, mais également par son caractère révélateur et son évolution favorable.