Introduction. Bien que les manifestations neuromusculaires soient fréquentes au cours de l'évolution d'une hypothyroïdie, la myotonie est exceptionnellement inaugurale de l'affection. Observations. Deux patients, âgés respectivement de 28 et de 31 ans, ont consulté pour une myotonie d'aggravation progressive. Le bilan sanguin et le dosage des hormones thyroïdiennes ont mis en évidence une hypothyroïdie périphérique avec un taux de FT4 effondré et un taux de TSH élevé. Les patients ont bénéficié d'une opothérapie avec une bonne évolution clinico-biologique. Conclusion. Le mécanisme de la myotonie au cours de l'hypothyroïdie reste mal élucidé. La bonne évolution sous hormonothérapie incite à la pratique d'un bilan thyroïdien systématique devant des manifestations neuromusculaires.