IntroductionLe xanthome verruciforme est une lésion rare, principalement muqueuse même si des localisations cutanées ont été rapportées. Cette tumeur est classiquement unique et survient en général en l’absence de pathologie concomitante. Des facteurs déclenchants ou favorisants ont cependant été décrits comme une immunodépression sous-jacente ou une dermatose inflammatoire associée. Nous rapportons la première observation, à notre connaissance, de xanthomes verruciformes multiples buccaux chez un malade suivi pour une maladie du greffon contre l’hôte avec localisations orales.ObservationUn homme de 57 ans était traité depuis 8 ans pour une leucémie myéloïde chronique, ayant nécessité une allogreffe de moelle. Si le malade était considéré en rémission complète depuis 7 ans pour son hémopathie, il avait une maladie du greffon contre l’hôte avec localisations cutanées et buccales (atteinte lichénoïde, ulcérations) requérant un traitement immunosuppresseur au long cours. Dans ce contexte, deux lésions gingivales supérieures apparaissaient progressivement, d’aspect verruqueux et jaunâtre. Les examens histologiques et immunohistochimiques confirmaient le diagnostic de xanthomes verruciformes multiples.DiscussionLa survenue chez ce malade d’une double localisation de cette tumeur rare n’est probablement pas fortuite. L’immunodépression sous-jacente associée à des lésions inflammatoires buccales chroniques sont certainement impliquées dans la pathogenèse de ces deux xanthomes verruciformes, par exemple par irritation locale chronique des cellules épithéliales et/ou déplétion associée en cellules de Langerhans. La recherche systématique de facteurs favorisants apparaît utile lors du diagnostic de xanthome verruciforme.