Nous rapportons l’observation d’un adénocarcinome papillaire thyroïdien développé sur une ectopie thyroïdienne située dans la paroi d’un kyste branchial. Le diagnostic différentiel d’une métastase d’un carcinome primitif de la glande thyroïde a été écarté par une étude minutieuse de la pièce de thyroïdectomie ne montrant pas de lésion néoplasique. Les carcinomes thyroïdiens survenant sur des ectopies du parenchyme thyroidien sont classiquement observés en position cervicale médiane, et sur des résidus du tractus thyréoglosse. À l’inverse, lorsqu’il se développe sur une ectopie thyroïdienne localisée dans un kyste branchial, l’adénocarcinome papillaire est très exceptionnel, et peut faire poser l’indication d’une thyroïdectomie totale afin d’éliminer un carcinome primitif occulte.