Un homme, âgé de 57 ans, présenta une neuropathie optique sévère et indolore, au décours d’une paralysie faciale périphérique bilatérale avec méningite lymphocytaire, qui révéla une primo-infection par le virus de l’immunodéficience humaine de type 1 (VIH). La neuropathie optique ne répondit ni au traitement anti-rétroviral, ni à une corticothérapie en bolus. Sur les données cliniques et évolutives, il fut évoqué un mécanisme d’ischémie de la tête du nerf optique. Les neuropathies optiques liées au VIH sont rares, en comparaison de celles secondaires aux infections opportunistes, et leur mécanisme est probablement multiple.