Introduction: L'exophtalmie est le signe majeur de l'orbitopathie dysthyroïdienne. Nous rapportons une entité rare d'exophtalmie. Observation: Patient âgé de 37 ans qui suite à une contusion de l'oeil droit, a présenté une exophtalmie droite d'évolution progressive. L'examen révèle une exophtalmie droite axile avec dilatation vasculaire conjonctivale. L'oculomotricité est conservée. L'examen général retrouve des signes cliniques d'hyperthyroïdie. La TDM montre une hypertrophie du muscle oblique supérieur avec dilatation de la veine ophtalmique supérieure; l'angiographie cérébrale a éliminé le diagnostic de fistule artério-veineuse. Les dosages hormonaux mettent en évidence une hyperthyroïdie. Discussion: Cette observation a un double intérêt: Diagnostique: aspect tomodensitométrique pseudo-vasculaire simulant une fistule carotido-caverneuse devant la notion de traumatisme et la dilatation vasculaire conjonctivale. - L'atteinte isolée du muscle oblique supérieur dans l'orbitopathie dysthyroidienne qui est exceptionnelle dans la littérature.