L’hématopoïèse extra-médullaire (HEM) est une entité classique dans certaines pathologies hématologiques souvent secondaire à un phénomène compensateur d’une insuffisance médullaire. Elle est fréquente chez des patients ß-thalassémiques, peut également se voir lors d’une myélofibrose idiopathique, une sphérocytose est parfois associée à des lésions néoplasiques. Rarement, le développement d’un foyer d’HEM dans l’espace épidural peut entraîner une compression médullaire. Nous rapportons une observation d’un patient de 34 ans, hospitalisé pour paraplégie complète et spasticité de deux membres inférieurs dans un contexte de ß-thalassémie ; le diagnostic de compression médullaire en D4-D8 par l’HEM avait été suspecté par l’IRM et confirmé par l’examen histologique.