IntroductionNous rapportons le cas d’une malade qui a développé sous propylthiouracil une dermatose neutrophilique (pustulose sous cornée de Sneddon-Wilkinson et pyoderma gangrenosum) associée à l’apparition de p-ANCA (anticorps anticytoplasme des polynucléaires neutrophiles). Il s’agit à notre connaissance du premier cas de la littérature.ObservationUne femme de 40 ans était traitée par propylthiouracil pour une maladie de Basedow. Seize mois après le début du traitement, elle notait l’apparition de lésions pustuleuses entourées d’un halo érythémateux. Les lésions évoluaient de façon chronique, sans être améliorées par l’application de propionate de clobétasol (Dermoval^®). En février 2003, ces lésions persistaient, le diagnostic de pustulose sous-cornée de Sneddon-Wilkinson était évoqué cliniquement et confirmé par l’examen histologique d’une pustule. Par la suite, apparaissait un placard inflammatoire de la cheville droite dans un contexte d’hyperthermie, qui évoluait rapidement vers une ulcération douloureuse à contour inflammatoire, bordée de clapiers purulents. Cette lésion était évocatrice de pyoderma gangrenosum. La biopsie cutanée du bord de l’ulcération était en faveur d’un pyoderma gangrenosum, montrant un infiltrat dermique de polynucléaires neutrophiles, sans vascularite associée. L’immunofluorescence directe était négative. Depuis octobre 2002, il existait des p-ANCA de type antimyéloperoxydase. Il n’y avait pas de gammapathie monoclonale à IgA. Un traitement par corticothérapie par voie générale à raison d’1 mg/kg/j était débuté. On observait une amélioration clinique spectaculaire et la guérison en 8 semaines.DiscussionLe propylthiouracil est connu pour être responsable de l’apparition d’ANCA chez 20 à 64 p. 100 des sujets traités par propylthiouracil pour une maladie de Basedow. Le mécanisme physiopathologique est mal connu. Cliniquement, on peut observer des vascularites cutanées, des glomérulonéphrites et des polychondrites. De rares cas de dermatoses neutrophiliques chez des sujets ayant des ANCA induits par propylthiouracil ont été observés. Il s’agissait le plus souvent de syndrome de Sweet. Un cas de pyoderma gangrenosum a été rapporté, associé à des ANCA induits par propylthiouracil, chez une femme de 44 ans. Ces manifestations dermatologiques surviennent comme chez notre malade dans des délais d’environ 2 ans. Les données de la littérature nous permettent de rapporter la présence de p-ANCA et d’une dermatose neutrophilique à la prise de propylthiouracil. L’association de pyoderma gangrenosum et de pustulose sous cornée de Sneddon-Wilkinson avec des p-ANCA n’a jamais été rapportée dans ce contexte endocrinologique. Nous proposons d’inscrire les dermatoses neutrophiliques dans la liste des effets secondaires du propylthiouracil.