Nous rapportons l'observation d'une patiente de 33 ans atteinte d'une hémidystonie paroxystique traitée par acétazolamide, un inhibiteur de l'anhydrase carbonique (IAC), et qui développe des calculs rénaux radio-opaques bilatéraux et récidivants deux ans après l'introduction de ce médicament. Les anomalies révélées par le bilan biologique: acidose métabolique hyperchlorémique; pH urinaire élevé; hypercalciurie; hypocitraturie sévère et cristallurie composée de nombreuses granulations de phosphate amorphe de calcium carbonaté et de cristaux de brushite sont compatibles avec le diagnostic de lithiase médicamenteuse induite par l'acétazolamide Les mécanismes de la lithogenèse, le type des calculs et les facteurs de risque généraux sous-jacents, à prendre en compte lors de toute prescription d'lAC, sont discutés dans cet article.